Halfdan Skjerning

Halfdan Skjerning, cand.psyk., ph.d. 

Health-Related Quality of Life in Children and Adolescents with Celiac Disease

Celiac disease (CD) is a chronic inflammatory disease requiring constant management with a gluten-free diet (GFD). Therefore, CD impacts on everyday living and has the potential to reduce the patients’ Health-related Quality of Life (HRQOL). Little is known about how CD impacts on HRQOL in children and adolescents, how they cope with CD and feel about having CD. HRQOL can be assessed with qualitative methods (e.g. focus group interviews) and with quantitative methods (questionnaires). By using qualitative methods patients are invited to tell what their concerns are in living with their disease. From patient concerns items can then be formulated for constructing HRQOL questionnaires. Questionnaires with patient-generated items sensitively capture disease-specific HRQOL from the patients’ perspective.

This study aims to: 1) Describe the current status of knowledge of HRQOL in children and adolescents with CD; 2) Collect and analyze qualitative data on HRQOL in Danish children and adolescents with CD; and 3) Develop a disease-specific instrument to measure HRQOL in persons with CD. The aims were reached through three studies.

Study 1 was a systematic review of studies of HRQOL in children and adolescents with CD following the PRISMA guidelines. HRQOL findings in the 15 identified studies were inconsistent. However, they clearly showed that children and adolescents who were compliant with the gluten-free diet had higher HRQOL. Medical factors exerted a rather small influence on HRQOL in comparison to the emotional and social impact of CD. Generally, the HRQOL of children and adolescents with CD was similar to that of the reference population measured with generic instruments. The impact of CD on HRQOL became more evident when measured with disease-specific instruments as the disease-specific concerns were addressed by these instruments.

Study 2 was a qualitative study of HRQOL in Danish children and adolescents with CD using focus groups method. Two major categories with subcategories emerged from the analysis of data. The first major category was ‘Having CD’ with the subcategories: Symptoms, the Diagnosis-process, Self-perception, Awareness of CD, Social and Emotional impact of CD, and Thoughts about the Future. The second major category was ‘Coping with CD’ with the subcategories: Coping with Food and Coping with Social Situations. The combination of these two subcategories constituted a core concern: Coping with Food in Social Situations.

Study 3 was the development of the CDQL: a comprehensive, patient-driven, CD-specific questionnaire to measure HRQOL in children, adolescents and adults with CD. The findings in Study 2 were used to generate the item-pool for the questionnaire. A prototype of the web-based questionnaire (WBQ) was designed and programmed in SurveyXact. Data collection was implemented in Denmark and Ireland. Analysis of the prototype WBQ resulted in a reduced version with 17 profile / background items, 41 CD-specific items distributed on 5 scales, and 2 generic HRQOL items. The questionnaire is still under construction.

Knowledge on HRQOL in children and adolescents with CD is growing. Methodological quality can be improved with the use of CD-specific HRQOL instruments. Children and adolescents showed large diversity in the degree of impact that CD had on their HRQOL. Different strategies of coping with CD and GFD were identified. The new disease-specific HRQOL questionnaire, CDQL, identifies and measures children’s, adolescents’ and adults’ concerns about living with CD. There is a future need for HRQOL interventions and intervention-studies in persons with CD.

Livskvalitet ved Børn og Unge med Cøliaki

Cøliaki [engelsk: celiac disease] (CD) er en kronisk inflammatorisk sygdom der kræver konstant forvaltning af en glutenfri diæt [engelsk: gluten-free diet] (GFD). Derfor påvirker CD hverdagen, og har potentiale til at reducere patienternes sundhedsrelaterede livskvalitet [engelsk: healh-related quality of life] (HRQOL). Der foreligger ikke megen viden om, hvordan CD påvirker HRQOL hos børn og unge, hvordan de håndterer CD og har det med at have sygdommen. HRQOL kan vurderes med kvalitative metoder (fx fokusgruppeinterview) og kvantitative metoder (spørgeskemaer). Gennem brug af kvalitative metoder kan patienter inviteres til at fortælle deres bekymringer over at leve med deres sygdom. Fra patienternes bekymringer kan spørgsmål formuleres til konstruktion af HRQOL-spørgeskemaer. Spørgeskemaer med patient-genererede spørgsmål belyser sygdomsspecifik HRQOL med udgangspunkt i patienternes oplevelser.

Dette studie har til formål at: 1) Beskrive den aktuelle status for viden om HRQOL hos børn og unge med CD, 2) Indsamle og analysere kvalitative data om HRQOL hos danske børn og unge med CD, og 3) Udvikle et sygdom-specifikt instrument til at måle HRQOL hos personer med CD. Målene blev nået gennem tre studier.

Studie 1 var en systematisk gennemgang af studier af HRQOL hos børn og unge med CD efter PRISMA retningslinjerne. HRQOL-fundene i de 15 identificerede studier var forskellige. Men de viste klart, at børn og unge, der overholdt den glutenfri diæt havde højere HRQOL. Medicinske faktorer havde en forholdsvis lille indflydelse på HRQOL i forhold til de følelsesmæssige og sociale konsekvenser af CD. Generelt svarede HRQOL fra børn og unge med CD til referencepopulationen målt med generiske instrumenter. Indvirkningen af CD på HRQOL blev mere tydelig, når den blev målt med sygdomsspecifikke instrumenter, idet sygdomsspecifikke aspekter identificeredes af disse instrumenter.

Studie 2 var et kvalitativt studie af HRQOL hos danske børn og unge med CD ved brug af fokusgruppemetode. To hovedkategorier med underkategorier fremgik af analysen af data. Den første hovedkategori var ’At have CD’ med underkategorierne: Symptomer, Diagnose-processen, Selvopfattelse, Bevidsthed om CD, Sociale og følelsesmæssige konsekvenser af CD, og Tanker om fremtiden. Den anden hovedkategori var ’Håndtering af CD’ med underkategorierne: Håndtering af mad og Håndtering af sociale situationer. Kombinationen af disse to underkategorier udgjorde en kernebekymring: Håndtering af mad i sociale situationer.

Studie 3 var udviklingen af CDQL: et detaljeret, patientdrevet, CD-specifikt spørgeskema til at måle HRQOL hos børn, unge og voksne med CD. Resultaterne fra Studie 2 blev anvendt til at generere en spørgsmålspulje til spørgeskemaet. En prototype af det web-baserede spørgeskema (WBQ) blev designet og programmeret i SurveyXact. Dataindsamlingen blev gennemført i Danmark og Irland. Analyse af WBQ-prototypen resulterede i en reduceret version med 17 profil- / baggrundsspørgsmål, 41 CD-specifikke spørgsmål fordelt på 5 skalaer, og 2 generiske HRQOL spørgsmål. Spørgeskemaet er stadig under udvikling.

Viden om HRQOL hos børn og unge med CD er stigende. Metodisk kvalitet kan forbedres ved brug af CD-specifikke HRQOL instrumenter. Børn og unge viste store forskelle i graden af indflydelse CD havde på deres HRQOL. Forskellige strategier til at håndtere CD og GFD blev identificeret. Det nye sygdomsspecifikke HRQOL spørgeskema, CDQL, identificerer og måler børns, unges og voksnes bekymringer ved at leve med CD. Der er et fremtidigt behov for HRQOL-interventioner og interventionsstudier hos personer med CD.